Turkish abstract

Introduction

Tapia sendromu, 1904 yılında A. Garcia Tapia tarafından tanımlanmış olup rekürren laringeal sinir ve hipoglossal sinirin ekstrakranial tutulumu olarak bilinir [1]. O zamandan bu yana çoğunluğu travmatik kökenli olan ve geri kalanı çeşitli cerrahilerle ilişkili çok sınırlı sayıda vaka bildirilmiştir [2]. Günümüzde bu sendrom, dil ve vokal kordun unilateral felci ile karakterize edilmektedir. Bu bozukluğun olası nedeni, 10. ve 12. kraniyal sinirlerin yaralanmasıdır; ancak 10. sinirin farengeal dallarının etkilenmediği görülür [3]. Bu yüzden genellikle yumuşak damak normal işlevini görür.

Bu olgu sunumunda kliniğimizde yapılan bir operasyon sonrası gelişen ve nadir bir durum olan Tapia sendromu olgumuzu sunmaktayız.

Case Report

45 yaşında kadın hasta burundan nefes alma güçlüğü şikayetiyle kliniğimize başvurdu. Hastanın mevcut şikayetleri dikkate alınarak hastaya septorinoplasti operasyonu planlandı. Operasyon öncesi rutin olarak genel anestezi hazırlığı yapıldı. Hastanın daha önce geçirilmiş total tiroidektomi öyküsü vardı. Hastaya preoperatif dönemde yapılan indirekt laringoskopi muayenesinde vokal kordların bilateral hareketli olduğu izlendi. Hasta anestezi ekibi tarafından entübe edildi. Entübasyon sırasında zorluk görülmedi, endotrakeal tüp alt dudak orta hatta sabitlendi. Operasyon süresince hastanın başı hafif fleksiyonda kalacak şekilde alttan desteklendi ve boyun desteği sağlandı. Ardından hastanın septorinoplasti operasyonu gerçekleştirildi. Ekstübasyon sonrası hastada ses kısıklığı geliştiği görüldü. Postoperatif dönemde hasta ses kısıklığı, yutmada ve dil hareketlerinde zorluk şikayetleri olduğunu söyledi. Hastaya yapılan muayenede belirgin dizartrisi olduğu, dilini dışarı çıkarttığında dilin sola deviye olduğu gözlemlendi (Şekil 1).

Şekil 1 Postoperatif dönemdeki dilin sola deviye görünümü.

Uvulada herhangi bir asimetri yoktu. Yapılan indirekt laringoskopide sol vokal kordun paralitik olduğu görüldü (Şekil 2).

Şekil 2 Postoperatif dönemdeki indirekt laringoskopi altında sol vokal kordun paralitik görünümü.

Hasta nöroloji bölümüne konsulte edildi ve yapılan tetkikler sonucu santral bir neden bulunamadı. Bunun üzerine hastada Tapia sendromu geliştiği düşünüldü. Hasta Aktaş ve arkadaşları tarafından yapılan sınıflamaya göre derecelendirildi ve grade 2 olarak kabul edildi. Hastaya ilk dozu 100 mg/gün olmak üzere günlük 10 mg azalacak şekilde prednizolon tedavisi verildi. Ayrıca hastanın dil-konuşma terapisti desteği alması sağlandı. Hastanın tedavi sonrası 10. günde yapılan muayenesinde dil hareketlerinin büyük oranda normale döndüğü, yutma güçlüğünün geçtiği görüldü (Şekil 3). Ancak ses kısıklığı devam etmekteydi. Postoperatif 6. ay muayenesinde sol vokal kord hareketlerinin kısıtlı olduğu görüldü. Hastanın takibi halen tarafımızca yapılmaktadır.

Şekil 3 Tedavi sonrası dilin orta hatta görünümü.

Discussion

Tapia sendromu, esas olarak klinik bulgulara dayanarak yapılan bir dışlama tanısıdır. Belirtilerin başlaması genellikle orotrakeal entübasyon geçiren hastaların ekstübasyonu sonrasında hızla gerçekleşir. Belirtiler arasında ses kısıklığı, konuşma ve yutma güçlükleri ve dilin uzatıldığında ipsilateral sapması bulunur.

Teorik olarak, sinirin yolunda, santral (intrakraniyal) veya periferik (ekstrakraniyal) olarak herhangi bir yerde yaralanma meydana gelebilir. Diğer bulguları dışlamak ve nedenin merkezi mi yoksa periferal mi olduğunu doğrulamak için ayrıntılı bir öykü almak ve kapsamlı bir nörolojik muayene yapmak çok önemlidir. Santral tip Tapia sendromu son derece nadirdir [4].

Ses kısıklığı veya geçici yutma güçlüğü, zorlu veya uzun süreli endotrakeal entübasyonlardan sonra sıkça görülür. Bu semptomlar genellikle belirli bir tedaviye ihtiyaç duymadan kısa bir süre içinde kendiliğinden iyileşir. Ancak, cerrahi sonrası kraniyal sinir yaralanmaları nadirdir. Bu tür yaralanmaların iki olası mekanizması vardır. Birincisi, sinirlerin etrafında yapılan işlemlerle, yani boyun veya kafatası tabanı bölgelerinde yapılan cerrahilerde, cerrah tarafından doğrudan manipülasyon yoluyla sinirlerin zarar görmesidir. İkinci olarak entübasyon veya ekstübasyon sırasında ya da uzun süreli baş dorsifleksiyonu sırasında zarar meydana gelebilir [2]. Literatürde entübasyon sonrası izole unilateral veya bilateral hipoglossal sinir hasarları bildirilmiştir ve hasarın mekanizması, başın aşırı fleksiyonu ve boğaz paketinin (oro-faringeal bölgede sıkıca yerleştirilmiş) rutin intübasyon sırasında dilin lateral köklerine uygulanan basınç nedeniyle nöroprazi kökenli olduğu düşünülmektedir [5]. Bu tür yaralanmalar için en savunmasız kraniyal sinirler, abdusens, lingualis, hipoglossal ve vagus sinirlerinin dallarıdır [2].

Tapia sendromu tipik olarak, dilin tabanında ve piriform fossada hipoglossal ve rekürren laringeal sinirlere doğrudan travma sonucu ortaya çıkan tek taraflı periferal sinir hasarı olarak görülür. Vakaların çoğu iyatrojenik olup, herhangi bir cerrahi işlem sırasında anestezi için orotrakeal entübasyon sırasında meydana gelir [4]. Semptomlar bizim vakamızda olduğu gibi  postoperatif dönemde hasta uyanır uyanmaz hemen ortaya çıkar [6]. Bunun yanında sinir hasarı, yoğun bakım ortamında uzun süreli entübasyon ve mekanik ventilasyon sırasında da meydana gelebilir [4].

2010 yılında Aktaş ve Boğa henüz doğrulanmamış bir Tapia sendromu sınıflandırma ve tedavi protokolü önermiştir [3].

• Grade I (Hafif Tip):

• Belirtiler: Unilateral vokal kord ve dil felci, uvula deformasyonu yok, minimal konuşma yavaşlaması, dilde şişlik yok, yutma güçlüğü yok.
• Tedavi: Kortikosteroid tedavisi önerilmez, yalnızca takip yeterlidir.

• Grade II (Orta Tip):

• Belirtiler: Unilateral vokal kord ve dil felci, uvula deformasyonu yok, hafif konuşma yavaşlaması, dilde şişlik, farenks kuruluğu, yutma güçlüğü, çatallanmış konuşma.
• Tedavi: 15 gün kortikosteroid tedavisi önerilir (ilk 3 gün intravenöz; sonrasında oral yolla devam edilir).

• Grade III (Şiddetli Tip):

• Belirtiler: Unilateral vokal kord ve dil felci, belirgin uvula deformasyonu, belirgin konuşma güçlüğü, dilde şişlik, farenks kuruluğu, yutma güçlüğü, beslenme ve içme zorlukları.
• Tedavi: 1 hafta intravenöz kortikosteroid (1 mg/kg/gün) önerilir. İlk haftanın sonunda, 15 gün boyunca oral kortikosteroid tedavisi (Ultralan 5 mg/gün) uygulanmalıdır.

Bu sınıflamaya göre bizde olgumuzu grade 2 olarak değerlendirdik ve tedavi şemasını modifiye ederek 10 gün boyunca kortikosteroid tedavisi verdik. 10. gün sonunda hastamızın dil hareketleri büyük oranda normale dönmüştü. Hastanın yapılan 6. ay muayenesinde dil hareketlerinin tamamen normale döndüğü, sol vokal kord hareketlerinde kısıtlılık olduğu görüldü. Farklı makalelerde, sistemik steroidler (kısa süreli) ve vitamin B kompleksinin yanı sıra konuşma ve yutma terapisi dahil olmak üzere konservatif ve destekleyici yönetim uygulanmış ve hastaların iyileşmelerini artırmak için önerilmiştir [7]. İyileşme süresi 3 ila 22 ay arasında değişir ve medyan 9 ila 12 aydır. İyileşme hastaların yaklaşık %30'unda tamamlanır, %39'unda tamamlanmaz ve %26'sından fazlasında ise sağlanamaz [3].

References

1. Tapia AG: Un caso de paralisis del lado derecho de la laringe y de la ungue, con paralisis del externo-cleidomastoidea y trapecio del mismo lado. Siglo Medica 52:211–213, 1905
2. Yavuzer R, Başterzi Y, Ozköse Z, Yücel Demir H, Yilmaz M, Ceylan A. Tapia's syndrome following septorhinoplasty. Aesthetic Plast Surg. 2004 Jul-Aug;28(4):208-11. doi: 10.1007/s00266-003-3037-7. PMID: 15599532.
3. Boğa I, Aktas S. Treatment, classification, and review of Tapia syndrome. J Craniofac Surg. 2010 Jan;21(1):278-80. doi: 10.1097/SCS.0b013e3181c678f0. PMID: 20098201.
4. Wei R, De Jesus O. Tapia Syndrome. 2024 Jun 8. In: StatPearls [Internet]. Treasure Island (FL): StatPearls Publishing; 2024 Jan–. PMID: 33620824.
5. Tesei F, Poveda LM, Strali W, Tosi L, Magnani G, Farneti G. Unilateral laryngeal and hypoglossal paralysis (Tapia's syndrome) following rhinoplasty in general anaesthesia: case report and review of the literature. Acta Otorhinolaryngol Ital. 2006 Aug;26(4):219-21. PMID: 18236639; PMCID: PMC2640002.
6. Almeidaa, M., Capitãob, M., Argemiroa, G., & Matiasa, F. The Unknown but Benign T The Unknown but Benign Tapia Syn-apia Syn-drome.
7. Varedi P, Shirani G, Karimi A, Varedi P, Khiabani K, Bohluli B. Tapia syndrome after repairing a fractured zygomatic complex: a case report and review of the literature. J Oral Maxillofac Surg. 2013 Oct;71(10):1665-9. doi: 10.1016/j.joms.2013.05.019. Epub 2013 Jul 11. PMID: 23850042.

Presented at

Bu olgu sunumu 45. Türk Ulusal Kulak Burun Boğaz ve Baş Boyun Cerrahisi Kongresi Elexus Kongre Merkezi/Kıbrıs'ta 23-27 Ekim 2024 tarihlerinde e-poster olarak sunulmuş olup herhangi bir dergide yayınlanmamıştır.