Turkish abstract

Introduction

Kronik otitis media (KOM), orta kulakta uzun süreli  (3 aydan fazla) zar perforasyonu ve enfeksiyonla giden bir durumdur. Bu durum, tedavi edilmediğinde çeşitli komplikasyonlara yol açabilmektedir. KOM'un en sık görülen komplikasyonları, iç ve dış kulak yapılarına yayılan labirentit, fasiyal paralizi, mastoidit, subperiosteal abse  (Luc, Bezold, Citelli, Zigomatik kök absesi)  meninjit ve beyin absesi gibi komplikasyonlardır[1] Gelişmekte olan ülkelerde, bu komplikasyonların prevalansı antibiyotik kullanımı ve sağlık hizmetlerine erişimin kısıtlılığı ile bağlantılı olarak artış göstermektedir[2].

Ekstrakraniyal komplikasyonlar, mastoidin kortikal kemiğinin erozyonunun bir sonucu olabilir ve enfeksiyonun mastoidin lateral yönüne, dış kulak kanalına, mastoid tipe ve bezold apsesinde olduğu gibi boyuna doğru olası bir uzantısı olabilir. Zigoma boyunca enfeksiyonun uzantısı son derece nadirdir[3]. Bu enfeksiyon yayılma yolu, daha kesin olarak tanımlanmış temporo-zigomatik subperiosteal apse, Henri Luc tarafından 1913'te mastoidit olmaksızın otitis medianın bir komplikasyonu olarak tanımlanmıştır, çünkü orijinal raporunda mastoid apsesi bulamamıştır[4]. Deneyimlerinin bir sonucu olarak, bu apsenin mastoidektomi gerektirmeyen otitis medianın iyi huylu bir komplikasyonu olduğunu öne sürmüştür. O zamandan beri literatürde Luc absesi ismiyle literatür vaka tanımlamaları yapılmıştır, ancak tüm vakalar Luc'un orijinal raporuyla tutarlı değildir.

Bizde bu olgu sunumunda uzun zamandır kulakta akıntı şikayeti olan ve akıntı olan kulak tarafında temporal abse tespit edilen kolesteatomlu kronik otit hastasının tanı ve tedavi süreceni sunacağız.

Case Report

66 yaşında erkek hasta polikliniğimize sol temporal bölgede şişlik şikayeti nedeniyle başvurdu. Hastanın özgeçmişinde herhangi hastalığının olmadığı yaklaşık 40 yıldır sol kulağının zaman zaman aktığı son yıllarda akıntının sürekli devam ettiği ve kötü kokulu olduğu öğrenildi. Hastanın yapılan fizik muayenesinde solda postaurikuler bölgeden başlayan sol temporal kas izdüşümünde yaklaşık 10*10 cmlik alanda şişlik olduğu ve bu bölgeden fluktuasyon alındığı görüldü.

Şekil 1 Hastanın karşıdan görüntüsü, Kırmızı oklar sol temporal bölgedeki şişliği göstermektedir.

Aynı zamanda sol dış kulak yolunda pürülan kötü kokulu akıntı olduğu görüldü.

Şekil 2 Sol dış kulak yolu ve timpan membranın görünümü

Çekilen temporal bilgisiyarlı tomografide (BT) dış kulak yolu posterior duvarında ekternal meautus yakın komşulukta defekt olduğu ve mastoid kavitede hücrelerin kaybolduğu ve kemikçik zincir elemanlarının olmadığı görüldü. Ayrıca temporal manyetik rezonans (MR) incelemede dış kulak yolundaki defektif  kısım ile şişlik bölgesindeki alanın ilişkili olduğu ve 60*10 cmlik  subperiosteal abse odağının olduğu görüldü.

Şekil 3 A; Hastanın temporal mr aksiyel görüntüsü solda temporal bölgedeki abse odağı B; Hastanın temporal BT aksiyel görüntüsü, kırmızı yıldız ile işaretlenen yer dış kulak yolu posterior duvarındaki defekti göstermekte.

 Daha sonra hastanın şişlik bölgesine insizyon yapılarak yaklaşık 40 cc pürülan abse boşaltıldı bu bölgeye penröz dren konuldu ve kültür alındı.

Şekil 4 A; Hastanın sol yandan görüntüsü, B; Hastanın abse boşaltıldıktan sonra penröz dren yerleştirilmiş arkadan görüntüsü, temporal bölgedeki şişlik dikkat çekmektedir.

Hastanın yapılan tetkiklerinde WBC: 17.55 10^3/µL, NE %: 77, CRP: 86 mg/L olduğu görüldü. Biyokimyasal olarak diğer tetkikleri normal olan hasta hospitalize edilerek klindamisin 3*900 mg ve seftriakson 2*1 gr antibiyotik parenteral olarak başlandı. Ayrıca yapılan odyometrik incelemede sol kulakta 119+/75+ sağ kulakta 56/46 db işitme kaybı izlendi.  Kültürlerinde üreme olmayan ve akut faz reaktanları gerileyen hastanın penröz dreni 6. günde çekildi. Hastanın preoperatif hazırlıkları yapılarak 10. gün opere edildi. İntraoperatif dış kulak yolunda yaklaşık 1*1 cmlik alanda defekt olduğu görüldü. Mastoid kavitenin kolesteatom kesesi ile tama yakın dolu olduğu izlendi. Kolesteatomun yaygınlığı komplikasyonlu kronik otit olması ve dış kulak yolunda defekt olması nedeniyle dış kulak yolu posteiror duvarı fasyal reces seviyesine kadar indirildi. Kemikçik zincire ait bir elemanın olmadığı, lateral semisirküler kanalın üzerinde kemik defekti olduğu fakat membranın sağlam olduğu görüldü. Ayrıca fallop kanalın timpanik segmentte boylu boyunca kemik defektinin olduğu ve sinirin üzerinin bu bölgede açık olduğu izlendi.

Şekil 5 A; Hastanın intraoperatif görüntüsü, kırmızı oklar dış kulak yolu posterior duvarındaki defekti göstermektedir. Siyah çizgi dış yolu posterior duvarını göstermekte mavi çizgi linea temporalis inferioru göstermektedir. B; Kolesteatom kesesi aspiratör ve elevatör yardımıyla diseke edilmekte. C; Mavi yıldız fasiyal sinirin 2. dirseğini göstermekte, kırmızı oklar defektif fallop kanalının timpanik segmentini göstermekte, sinirin epinörium üzerindeki vasküler yapılar seçilmekte, mavi oklar lateral semisürküler kanalın membranını göstermekte.

Radikal mastoidektomi yapılarak operasyona son verildi. Ardından hasta postoperatif 2. gününde  önerilerle taburcu edildi.

Discussion

Kolesteatom, orta kulakta yerleşen ve keratinize epitelin anormal birikimi ile karakterize bir hastalıktır. Genellikle KOM  ile beraber görülmekte ve tedavi edilmediğinde ciddi komplikasyonlar ile sonuçlanabilmektedir. Kolesteatomun tedavi sürecinde genellikle cerrahi yöntemler ön plandadır [5] [6]. Yetişkinlerde KOM, timpanik membranın (TM) kronik perforasyonu olan hastalarda görülür. Tipik olarak, çocuklukta başlayan akut orta kulak iltihabı (AOM) enfeksiyonu öyküsü, uzun süreli (aylar veya yıllar) otore ve su maruziyetiyle kötüleşen işitme kaybı vardır. Tekrarlayan enfeksiyonlar ve perfore olan zar daha sonrasında kolesteatom gelişimine yol açmakta ve kolesteatom tedavi edilmezse komplikasyonlara neden olmaktadır. Bizim hastamızda olduğu gibi uzun zamandır süregelen kulakta akıntı ile başlayan tedavi edilemeyen kolesteatomlu KOM komplikasyonla karşımıza çıkmıştır. Kolesteatomlar orta kulaktaki kemikçiklerin deformasyonuna ve bunun sonucunda işitme kaybına neden olabilir. Nadir durumlarda, doğrudan iç kulağa ulaşabilirler. Daha öncesinde teoriler kemik defektinin genişleyen kolesteatomun kesesinden kaynaklanan basınç nekrozuna bağlasa da [7], artık kemik yıkımının nedeni olarak birkaç başka mekanizma daha kabul edilmektedir; kolesteatom tarafından üretilen kolajenaz, asit fosfataz ve asit proteaz tarafından kolajenin enzimatik parçalanması, osteoklastik kemik rezorpsiyonu bu duruma neden olduğu kabul edilmektedir [8]. KOM tanısı öykü ve fizik muayene ile konulmaktadır. Odyolojik tetkik her hastaya yapılmalıdır. Görüntüleme için yapılacak ilk tetkik ince kesit temporal BT’dir. Kesitler mastoid hücrelerin durumunu, patolojinin yaygınlığını ve fasiyal sinirin seyri ile ilgili bilgi vermektedir [9] [10] [11]. Eğer hastada komplikasyon düşünülüyorsa ve yumuşak doku daha iyi değerlendirilmek isteniyorsa MR ile ileri inceleme yapılabilir. Ayrıca non-ekoplanar difüzyon MR kolesteatomu gösterilmesinde sensitivitesi ve spesifistesi oldukça yüksektir [12].

Hastamızda görüntüleme olarak kemik yapıyı ve yaygınlığı göstermesi amacıyla temporal BT’yi komplikasyon nedeniyle ve yumuşak dokuyu göstermesi ve kolesteatom varlığı açısından difüzyon MR ve kontrastlı temporal MR tercih ettik. Hastanın fizik muayenesi ile görüntülemeyi birlikte değerlendirilerek kolesteatomlu KOM nedeniyle kronik otitin ektrakranial komplikasyonların temporal abse tanısı koyduk. Tanı olarak isimlendirme ile ilgili literatür incelendiğinde literatürde bu konu hakkında farklı görüşler bulunmaktadır. Luc apsesi, akut otitis medianın son derece nadir bir komplikasyonu gibi görünmektedir. Ancak akut otitis media veya akut mastoidit komplikasyonu olarak subperiosteal apseli hastaların literatürdeki daha büyük serilerinde Luc apsesi vakalarından bahsedilmemektedir [13] [14]. Akut mastoiditten etkilenen hastalar arasında 88 subperiosteal apsesi içeren sadece bir seride, %5'lik bir insidansla bir vaka bulunmuştur [15].

1913'te H. Luc, intra-osseöz süpürasyon olmaksızın otik kökenli subperiosteal temporal apsesini ilk kez tanımladı ve orta kulak submukozasından superior meatus, Rivinus çentiği ve derin auriküler arterin dalları anatomik yoluyla bakteriyel yayılmanın olası yol olabileceğini önerdi [4] [16]. Sunduğumuz vakada, kolesteatomlu kronik otitin bir komplikasyonu olarak geliştiği için Luc'un orijinal tanımıyla tutarlı değildi. Fakat literatürdeki neredeyse tüm vakalar, akut mastoidit ile birlikte komplike olan bir temporo-zigomatik subperiosteal apseyi tanımlamıştır [3]. Kolesteatomla ilişkili yalnızca 3 vaka mevcuttu [17] [16] [18].

Literatürle birlikte değerlendirildiğinde otitis medianın ektrakranial komplikasyonlarından subperiosteal abseler geniş bir spektrumda incelenmiştir. Vakamızda bulguları göz önünde aldığımızda temporal kasın altına yerleşen ve kronik otitis media zemininden gelişen abseye luc absesinin yalnızca temporal kompartımanı içine alan bir komplikasyon olarak adlandırabileceğimizi düşündük.

Literatürde apse drenajının miringotomi (gromet yerleştirme ile veya olmadan) ve mastoidektomi ile kombine cerrahi drenajı, Luc apseli hastaların tercih edilen cerrahi yönetimiydi. Literatürde 21 vakanın sadece 5'i mastoidektomi olmadan başarıyla tedavi edilirken, bir vaka daha az invaziv bir yaklaşımdan sonra mastoidektomi gerektirmiştir [13]. Fakat burada dikkat edilmesi gereken bir konu literatürdeki hastaların çoğu akut otitis media sonrası komplikasyon geçiren hastalardır. Bizim hastamızda olduğu gibi enfeksiyon nedenini yani kolesteatomuda tedavi etmek gerekir. Uygun tedavi zamanlaması enfeksiyonun drenaj ve antibiyoterapi ile kontrol altına alındıktan hemen sonra yapılmasıdır. Komplikasyonla karşımıza gelen bu hastalarda seçilecek cerrahi tedavi hastalığın yaygınlığı ile korele olmalıdır ve mümkünse cerrahide açık teknik tercih edilmedir. Bizim hastamızda patolojinin yaygınlığı, komplikasyonla başvurması işitmenin totale yakın olması nedeniyle radikal mastoidektomiyi tercih ettik.

KOM komplikasyonları özellikle ülkemizde sağlık sistemine erişiminin iyileşmesi ve sosyoekonomik düzeyinin yükselmesi nedeniyle giderek azalmaktadır. Fakat hastamızda olduğu gibi tedavisiz kalmış kronik otit hastaları komplikasyonla karşımıza çıkabilir.

Conclusion

Luc apsesi, ilk tanımının aksine, vakaların çoğunda mastoidit ile ilişkili olan akut otitis medianın nadir bir komplikasyonudur. Süpüratif mastoiditin klasik belirtilerinin yokluğu göz önüne alındığında, tanısı zor olabilir. Bizim vakamızda olduğu gibi nadir de olsa kronik otitin bir komplikasyonu olarak çıkabilir. Literatürde rapor edilen birkaç vaka, Luc apsesinin mastoid koruyucu cerrahi yönetimine göre mastoidektomiyi nihai olarak savunmaya izin vermese de, mastoid kavitenin radyolojik görüntüsü, şüpheli vakalarda mastoidektomi kararını destekleyebilir. Fakat hastamızda olduğu gibi kolesteatom ana nedense tedavi tartışmasız cerrahi olmalıdır. Diğer yandan komplikasyonda neden akut otit ise ilk tedavi olarak mastoidektomi kararı, özellikle pediatrik bir hastda dikkatli klinik, radyolojik değerlendirme ile alınmalıdır.

Informed Consent

References

1. Duarte, M., Kozin, E. D., Barshak, M. B., Reinshagen, K. L., Knoll, R. M., Abdullah, K. G., … & Jung, D. H. (2018). Otogenic brain abscesses: a systematic review. Laryngoscope Investigative Otolaryngology, 3(3), 198-208. https://doi.org/10.1002/lio2.150.
2. Altiner, H. İ., Turgut, M., Doğan, M., Yildirim, F. N., & Güleç, G. U. (2019). Cerebellar abscess as a serious and uncommon complication of chronic otitis media. Kulak Burun Boğaz Ve Baş Boyun Cerrahisi Dergisi, 27(3), 149-153. https://doi.org/10.24179/. kbbbbc.2019-66575 : s.n.
3. Fernandez IJ, Crocetta FM, Pelligra I, Burgio L, Demattè M. Clinical features and management of Luc's abscess: Case report and systematic review of the literature. Auris Nasus Larynx. 2020;47(2):173-180. doi:10.1016/j.anl.2019.11.003.
4. Luc H . Sub-periosteal temporal abscess of otic origin without in- tra-osseous suppuration. Laryngoscope 1913;23:999–1003 
5. Akdoğan, M., Hızal, E., Yılmaz, S., Yavuz, H., Yılmazer, C., Canpolat, T., … & Özlüoğlu, L. N. (2015). Our surgical treatment results in pediatric cholesteatoma. The Turkish Journal of Ear Nose and Throat, 25(4), 224-228. https://doi.org/10.5606/kbbihtisas.2015.98123 : s.n.
6. Glasscock M, Haynes D, Storper I, Bohrer P. Surgery for chronic ear disease. In: Clinical Otology, Hughes G, Pensak M (Eds), Thieme, 1997. p.215.
7. Walsh, Theo E., Walter P. Covell, and Joseph H. Ogura. “ The Effect of Cholesteatosis on Bone.” Annals of Otology, Rhinology & Laryngology 60.4 (1951): 1100-1113.doi:10.1177/000348945106000422.
8. Chole RA, Donald PJ. Petrous apicitis. Clinical considerations. Ann Otol Rhinol Laryngol. 1983;92(6 Pt 1):544-551. doi:10.1177/000348948309200603.
9. Jung TT, Hanson JB. Classification of otitis media and surgical principles. Otolaryngol Clin North Am. 1999;32(3):369-383. doi:10.1016/s0030-6665(05)70139-0.
10. Roland PS, Meyerhoff WL. Open-cavity tympanomastoidectomy. Otolaryngol Clin North Am. 1999;32(3):525-546. doi:10.1016/s0030-6665(05)70150-x.
11. Swartz JD. Imaging diagnosis of middle ear lesions. Curr Probl Diagn Radiol. 2002;31(1):4-21. doi:10.1067/mdr.2002.122153.
12. Dubrulle F, Souillard R, Chechin D, Vaneecloo FM, Desaulty A, Vincent C. Diffusion-weighted MR imaging sequence in the detection of postoperative recurrent cholesteatoma. Radiology. 2006;238(2):604-610. doi:10.1148/radiol.2381041649.
13. Enoksson F, Groth A, Hultcrantz M, Stalfors J, Stenfeldt K, Hermansson A. Subperiosteal abscesses in acute mastoiditis in 115 Swedish children. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2015;79(7):1115-1120. doi:10.1016/j.ijporl.2015.05.002.
14. Migirov L, Yakirevitch A, Kronenberg J. Mastoid subperiosteal abscess: a review of 51 cases. Int J Pediatr Otorhinolaryngol. 2005;69(11):1529-1533. doi:10.1016/j.ijporl.2005.04.009.
15. Marom T, Roth Y, Boaz M, et al. Acute Mastoiditis in Children: Necessity and Timing of Imaging. Pediatr Infect Dis J. 2016;35(1):30-34. doi:10.1097/INF.0000000000000920.
16. Knappe MV, Gregor RT. Luc's abscess--a rare complication of middle-ear infection. J Laryngol Otol. 1997;111(5):461-464. doi:10.1017/s0022215100137648.
17. Sathe N. Zygomatic abscess as a complication of otitis media. Natl J Maxillofac Surg. 2011;2(2):181-183. doi:10.4103/0975-5950.94478.
18. Santhi K, Tang IP, Nordin A, Prepageran N. Congenital cholesteatoma presenting with Luc's abscess. J Surg Case Rep. 2012;2012(12):rjs026. Published 2012 Dec 11. doi:10.1093/jscr/rjs026.