Turkish abstract

Introduction

Uzamış pterygoid hamulus sendromu (PHS), kronik orofasiyal ağrıya neden olabilen çok nadir ortaya çıkan bir durumdur. Ağrı temporal bölgeye, orofarenkse veya yumuşak damağa yayılabilir ve intiharı düşündürecek kadar can sıkıcı olabilir [1]. Ağrı bölgenin karmaşık anatomik yapısı ve zengin vasküler ağ arasında dolaşan nörojenik, miyojenik ve psikojenik nedenlerin bir karışımı sonucunda oluştuğu için net teşhis koymada güçlükler yaratır [2].

Kronik orofasiyal ağrısı olan kişilerin, çoğu zaman doğrudan klinik tanıya götürecek kesin semptomları olmayabilir. Bu yüzden bu hastaların hikayelerinde çok sayıda doktor muayenesi, aşırı miktarda ilaç kullanımı ve yaşam kalitelerinde ciddi azalmalar vardır [3].

Uzamış pterygoid hamulus sendromu tanısı esasen benzer klinik bulgular oluşturan, trigeminal nevraljiyi tetikleyen gömülü üçüncü molar diş, stilohyoid ligament kireçlenmesi,  tükürük bezi tümörleri, kistler ve orta kulak iltihabı gibi  diğer hastalıkları dışlamaya dayanır [4].

Her ne kadar spesifik olmasa da rahatsız eden tarafın karşı tarafa göre daha eritemli olduğu damak ağrısı, damak mukozasının hamulus üzerinde sertleşip şişmesi veya genişlemesi, kızarıklığı, hamular bölgede keskin lokalize ağrı, kulak ağrısı, yutma güçlüğü ve ağrılı yutma PHS’nun sık görülen klinik özelliklerdir [5].

Bu klinik özelliklerin yanı sıra lateral sefalometrik, submentovertekal gibi konvansiyonel radyografik görüntülemeler ile aksiyel ve koronal düzlemlerde bilgisayarlı tomografi taramasını içeren ileri görüntüleme ile üç boyutlu görüntüler kullanılabilir [5].

Ağrıya yönelik tedavi öncelikle konsevatif gerekirse cerrahi olmalıdır [1].

Bu yazının amacı, konservatif tedavinin başarısızlığını takiben bilateral uzamış pterygoid hamulusun cerrahi olarak kesilmesiyle yönetilen bir PHS’u vakasını literatür eşliğinde tartışmaktır. 

Case Report

36 yaşında erkek hasta dokuz yıldır devam eden damak ve yüz ağrısı şikayeti ile kliniğimize başvurdu. Hikayesinde çeşitli merkezlerde birçok kez antibiyotik ve nonsteroid antienfamatuar ilaçlar kullandığını ancak fayda görmediğini belirtti. Bir merkezde kronik orofasiyal ağrı tedavisi için septoplasi ameliyatı geçirdiğini bir başka merkezde ise ağrının diş kaynaklı olduğu düşünülerek  20’lik dişlerinin çekildiğini belirtti. Ancak tüm bu tedavilerin hiçbirinden fayda görmeyince psikolojik olarak da sıkıntılar yaşamaya başladı ve gelecek kaygıları duymaya başladı. Çektiği acılara dayanamayıp defalarca intihar etmeyi düşündüğünü de belirten hasta teşhis ve tedavi için kliniğimize yatırıldı.

Kliniğimizde yapılan oral muayene sırasında maksiller tüberositinin medialinde ve posteriorunda, yumuşak damakta simetrik olarak sol ve sağ lateralde travma veya yaralanma hikayesi olmadan bilateral çıkıntı palpe edildi. Üstteki palatal mukoza normal şekle ve renge sahipti (Şekil1).

Şekil 1 Preoperatif intraoral görünüm

Doğrulama amaçlı hastaya bilgisayarlı tomografi çekildi. Sağ pterigoid hamulus 24.59 mm, sol 25.20 mm olarak ölçüldü (Şekil2).

Şekil 2 Uzamış pterygoid hamulusu gösteren bilgisayarlı tomografi taramaları

Hamulus uzama bölgesine lokal anesezi ve kortikosteroid karışım enjeksiyonu yapıldı ancak hasta semptomlarında rahatlama olmadığını belirtti. Hastaya genel anestezi altında operasyon planlandı. Transoral yaklaşımla otomatik ekartörler kullanılarak yeterli görüş alanı sağlandı. Yumuşak damakta çıkıntıların palpe edildiği lokasyonlarda mukozaya lokal infiltrasyon anestezisi yapıldıktan sonra küçük bir insizyon yapıldı ve künt diseksiyonla pterigoid hamulus'a ulaşıldı. Bilateral olarak yaklaşık 1.2 cm lik kemik fazlalığı çıkartıldı (Şekil 3).

Şekil 3 Bilateral çıkarılan hamulus kemikçikleri

Hasta takip edilmek üzere ameliyatın ertesi günü taburcu edildi. Ameliyatın hemen sonrasında bile ağrılarının azaldığını söyleyen hasta ilk bir ay haftada bir, daha sonra ayda bir takip edilidi (Şekil 4). 6 aydır takipte olan hastanın ağrılarının geçtiği ve sağlığına kavuştuğu görüldü.

Şekil 4 Post-op 2. gün

Discussion

PHS ilk olarak 1987'de Hjorting-Hansen tarafından bildirilmiş, yumuşak damakta lokalize, velar fonksiyonla şiddetlenen, farinks ve kulağa yayılan orofaringeal ağrı ile karakterize bir durum olarak tanımlanmıştır [6].  PHS tanısı koymak oldukça zordur çünkü  kronik orofasiyal ağrı, bölgenin karmaşık anatomik yapısı ve zengin vasküler ağı arasında dolaşan nörojenik, miyojenik ve psikojenik etkenlerin bir karışımı sonucunda oluşur [2].   Genellikle hastaların klinik seyrinde yaşam kalitesini azaltan birçok farklı doktor ziyareti, çok sayıda değişik medikal ilaç kullanımı ve çeşitli cerrahi müdahaleler vardır [3]. Etyolojisinin bilinmemesi, muayenede belirsiz ve çelişkili semptomlar olması nedeniye,  tanıya ayrıcı tanıları ekarte ederek ulaşılması istisna olmakan çıkmış kural olmuştur. Bu da tanıda yıllar süren bir gecikmeye neden olmaktadır [5].

Bu olgu sunumunda, dokuz yıldır birçok merkezde medikal tedaviler almış, ayrıca iki ayrı merkezde septoplasti ve diş çekimi yapılmış ancak bir sonuç alamamış bir hasta sunuldu. Muayene bulgusu olarak çıkıntıların gözlenmesi ve radyolojik olarak doğrulanması ile PHS düşünülmüşür. Ek olarak ayrıcı tanıların muayene ve radyolojik olarak ekarte edilmesinden sonra lokal anesezik madde ile kortikosteroid karışımı enjeksiyon ikişer cc olacak şekilde bölgeye enjekte edilmiş ancak hastada bir rahatlama görülmemişti.

Ayırıcı tanıda uzamış stiloid çıkıntılar (Eagle sendromu), TMD, bölgeye ait tümörler kistler, yabancı cisim varlığı, glossofarengeal nevralji,  trigeminal nevraljiyi tetikleyen gömülü üçüncü molar diş ve orta kulak enfesiyonu düşünülmeli ve bu hasalıklar tek tek dışlanmalıdır [4]. Steroid olmayan antienflamatuar ilaçlara karşı duyarlılık ve uzun bir semptom öyküsü, nevraljileri ekarte etmemize yardımcı olurken, ekstra oral kas tutulumu veya TME bulgularının olmaması TME bozukluklarını ekarte ettirir [7]. Sugandha Arya orofasiyal ağrı tanısındaki zorluklar adlı makalesinde, hamular ağrıyı trigeminal nevralji gibi olası nedenlerden ayırt etmek için lokal anestezi infiltrasyonunun mükemmel bir tanısal araç olduğunu belirtmiştir [8]. Ancak, hassas eritematöz kemik çıkıntı varsa, lokal anestezik infiltrasyonu ihtiyacı ortadan kalkabilir. Ayrıca, daha önceden var olan, asemptomatik kabarık bir yumuşak doku alanı, tanı için yeterli değildir [9].

Hamulusun konumu, uzunluğu ve medio-lateral eğimi, tensor veli palatini, palatofaringeus ve faringeal konstriktörler gibi birçok kasın normal işlevini etkileyebilir [10]. Uzamış PHS’nda ağrının nedeninin, uzun pterygoid hamulusun komşu dokulara mekanik stimulasyon yapması ve tensör veli palatini kasının düzgün işleyişinin bozulması olduğu düşünülmektedir. Tensor veli palatini kasının işleyişinin bozulması, yumuşak damakta gerginlik yaratarak konuşma, yutma, çiğneme, solunum, esneme ve hapşırma sırasında östaki borusunun açılmasına yardımcı olur. Bu nedenle, PHS ağrısı kulak ağrısı, otik dolgunluk, odinofaji, disfaji, gustatif hiperestezi, yumuşak damakta ağrı, çene ağrısı, dizesteziler ve hatta baş ağrılarına neden olabilir [11]. Aynı zamanda uzun pterygoid hamulus,  nevralji benzeri semptomları taklit edebilen küçük ve büyük palatin sinire, glossofaringeal ve fasiyal sinire de mekanik stimulasyon yapabilir  [5].

BT gibi gelişmiş görüntüleme modalitelerinin mevcudiyeti nedeniyle, uzunluk ve eğim ölçümleri mümkün hale gelmiştir. Bu sadece tanıya yardımcı olmakla kalmaz, aynı zamanda tedavide de büyük yarar sağlar. Anatomik olarak pterygoid hamulus, taban, korpus, sulkus ve kaput içeren  bir kemikir. Ortalama ölçümlerde uzunluk 4.9- 7.2 mm, sagital genişlik 1.4 mm ve enine genişlik 2.3 mm'dir. Pterygoid hamulus’un (PH) ortalama eğimi sagital düzlemde 75° ve ön düzlemde 58°'dir [12]. Hamulus içindeki kas, ana gövdeyi medio dorsal yönde daha büyük bir yüke maruz bırakırken, hamulusun başı lateral ve kaudal olarak serbestçe çekilebilir [2]. Hamulusun aşırı uzunluğu tek etiyolojik faktör değildir, Charbeneau ve Blanton'a göre bu hasalığın etyolojisinde  medial pterygoid plaka ve dolayısıyla hamular proçesin damağa göre normalden daha aşağı yerleşmiş olması,  yumuşak damak mukozasının daha ince olması gibi başka ilişkiler de mevcut olabilir  [13].

Tedavi tıbbi, minimal invaziv veya cerrahi invaziv olabilir. Geleneksel minimal invaziv tedavi için, iltihabı hafifletmek için deksametazon infiltrasyonu tavsiye edilmiştir. Ayrıca ibuprofen gibi antiinflamatuar ilaçlar verilmelidir. Hastalar düzenli olarak yeniden değerlendirilmeli, semptomlarda düzelme varsa, enjeksiyonlar tekrarlanmalı ve düzenli takiplerle antiinflamatuar ilaçlar uzatılmalı ve sürdürülmelidir. Konservatif tedavi başarısız olursa veya PH uzunluğu normal tanımlanmış sınırların üzerindeyse, cerrahi tedavi düşünülmelidir. Ayni zamanda osteofitler, belirgin hamular çıkıntı veya bursa fibrozisi varsa cerrahi tedavi uygulanmalıdır.

Bizim hastamızda BT de sağ hamulus 24.59 mm, sol hamulus ise 25.20 mm olarak ölçüldü. Bu bulgular uzamış hamulusun komşu dokularda mekanik irritasyon nedeni ile ağrı oluşturduğunu düşündürdü. Bu yüzden cerrahi olarak kısaltılmasının hastanın semptomlarını azaltacağı varsayıldı ve bilateral hamuler çıkıntılar eksize edildi. Hastanın semptomlarının hemen düzelmeye başlaması ve altı aylık takip sonucunda nüks olmaması teşhisimizi doğrulamıştır.

Acknowledgement

Hastanın teşhis ve tedavisi sırasında emeği geçen tüm Yakın Doğu Üniversitesi KBB servisi çalışanlarına teşekkür ederiz.

References

1. Elmonofy O, Elminshawi A, Mubarak F. Pterygoid hamulus elongation syndrome. International Journal of Surgery Case Reports. 78 (2021) 81–84.
2. Firdouse A, Firdoose N, Ghousia S. An unusual clinical vignette of oro-pharyngeal discomfort: Pterygoid Hamulus syndrome. Medıcıne and Pharmacy Reports Vol. 93 / No. 3 / 2020: 306 – 309.
3. Sameep SS,et al. Pterygoid Hamular Bursitis: A Possible Link to Craniofacial Pain. Hindawi Case Reports in Surgery. Volume 2018, Article ID 5108920, 5 pages.
4. Scully C, et al. Pocketbook of OralDisease-E-Book, Elsevier Health Sciences, 2012.
5. Kende P,et al. The pterygoid hamulus syndrome – An important differential in orofacial pain. Contemp Clin Dent 2019;10:571‑6.
6. Galvez P, et all. Ptergoid hamulus syndrom: a case report. J Oral Med Oral Surg 2020;2:42.
7. Dupont JS Jr, Brown CE. Comorbidity of pterygoid hamulararea pain and TMD. Cranio 2007;25:172‑6.
8. Arya S, et al. Hamular bursitis: difficult to diagnose inorofacial pain, Pak. Oral Dent. J. 35 (2015).
9. Chaitow L.  Cranial Manipulation: Theory and Practice: Osseous and Soft Tissue Approaches, Elsevier Health Sciences, 2005.
10. Bandini M, et al. A rare cause of oral pain: The pterygoid hamulus syndrome. Rev Stomatol Chir Maxillofac Chir Orale 2015;116:380‑3.
11. Cho JY, et all. Pterygoid hamulus bursitis as a cause of craniofacial pain: a case report. J Korean Assoc Oral Maxillofac Surg. 2013;39:134–138.
12. Sasaki T, Imai Y, Fujibayashi T. A case of elongated pterygoid hamulus syndrome. Oral Dis. 2001;7:131-133.
13. Charbeneau TD, Blanton PL. The pterygoid hamulus. A consideration in the diagnosis of posterior palatal lesions. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1981;52:574‑6.

Presented at

43. Türk Ulusal Kulak Burun Boğaz ve Baş Boyun Cerrahisi Kongresi, 16-20 Kasım 2022